| 一般情况 | |
|---|---|
 | 品种：阿比西尼亚猫 |
| 年龄：10岁 | |
| 性别：雄 | |
| 是否绝育：是 | |
| 诊断：舌骨骨肉瘤 | |
01 主诉及病史
右咽部肿块。约6个月前开始打鼾，2个月前主人发现咽部有肿块。此前接受了为期一周的口服抗生素治疗（奥比沙星，5 mg/kg，q24h），但肿块并未缩小。
02 检查
食欲正常，无吞咽困难。右咽部摸到一肿块，分界清楚，活动度大，呈椭圆形。
头颅影像学检查显示，右咽部有一个直径约2 cm的不透光肿块（下图）。胸部和腹部放射检查、全血细胞计数和生化检查均未发现异常。
CT检查可见肿块边缘为不透射线区域，显示出与正常骨组织相似的密度（下图a）。肿块内部显示出均匀的软组织衰减，在对比增强检查中显示出明显的增强效应（下图b）。提示该肿块是咽部的成骨性肿瘤。CT三维重建图像显示，未观察到与右侧舌骨相对应的骨组织（下图c），表明肿块来自右侧舌骨。
使用23G针头进行了细针穿刺，但由于肿块外壁坚硬，无法获得有用的信息。
03 手术
三周后手术切除了肿块。将猫固定在背卧位，在喉咽部做一侧皮肤切口，钝性剥离右侧舌下肌和二腹肌后很容易找到肿块（下图a）。在肿块上发现了舌下神经，并将其与肿块分离。进一步将肿块与周围附着的肌肉组织分离。发现肿块附着在右侧蝶骨上（下图b），用11号手术刀锐性切断蝶骨和耳廓骨之间的软骨关节（下图c）。将肿块与更深层的肌肉分离并切除（下图d）。大体上看所有肿瘤组织都被切除。
对切除的肿块进行组织病理学检查后发现，CT确认的周围不透射线区域是分化相对较好的骨组织，可能是舌骨的一部分（下图a）。在肿块内部，纺锤形或多边形的肿瘤细胞呈星状增殖。瘤细胞有中等量的嗜酸性细胞质，细胞边界不清，核呈正色、椭圆形、短纺锤形和多角形，显示出各向异性和多形性。肿瘤细胞核有高色素或明显的核小体。在与周围骨组织的交界处还观察到许多薄而形状不规则的骨赘（下图b）。
根据这些发现，该肿瘤被诊断为骨肉瘤，在舌骨内生长，并在向外推挤原有骨组织的同时进行了增殖。肿瘤组织在显微镜下显示向周围骨组织的部分浸润，但未观察到血管侵犯和超出原有骨组织的进一步侵犯。因此，从显微镜下看，肿瘤似乎已被完全切除。很少观察到有丝分裂。
04 预后
术后两天内没有食欲，需要继续输液治疗。
术后第三天，开始自行进食。最初吞咽食物的时间比手术前长，但之后的进食量基本恢复正常。
术后5天出院。两周的随访没有发现异常。
术后3个月，主人说猫已经能够正常进食。后续CT检查显示手术部位没有复发，腹腔和胸腔也没有远处转移病灶。
术后6个月，该猫未发现异常。
05 讨论
源自舌骨的肿瘤性疾病极为罕见。虽然人类医学中关于此类疾病的报道相当有限，但舌骨软骨肉瘤[1-6]和骨软骨瘤[7-10]已有描述。此外，还有一例骨肉瘤[11]和一例来自舌骨的成骨细胞瘤[12]的报道。然而，迄今为止还没有关于狗或猫的舌骨肿瘤的报道。本病例报告了一例猫右侧舌骨骨肉瘤的临床特征以及手术切除肿瘤和部分舌骨的结果。
舌骨由许多单独的骨头组成，其组成因动物种类而略有不同。舌骨附着在舌头的基部，同时也是舌头和喉咙的悬挂装置。在猫科动物中，舌侧器包括连接舌根的舌骨，以及连接舌骨两端的双侧甲状舌骨和角舌骨[13]。
该病例的组织病理学检查显示，肿瘤为骨肉瘤，表明肿瘤起源于舌骨的一部分。猫的原发性骨肿瘤被认为容易发生在附着和轴向骨骼部位[14-17]。据报道，轴向骨骼部位的骨肉瘤最常发生在口腔和骨盆[14,17]。
关于狗和猫原发性喉咽成骨性肿瘤的报道则非常有限。Ramírez等人[18]报道了一例源自喉部的肌软骨瘤。但迄今为止，还没有关于犬或猫的舌骨骨肉瘤的报道。即使在人类医学领域，舌骨肿瘤也被认为是罕见的肿瘤，大多数是软骨肉瘤[1-6]和骨软骨瘤[7 -10]。像本病例中的骨肉瘤报告很少见，唯一的此类报告由Anderson和Kearney）撰写[11]。
从组织病理学角度看，肿块周围的骨组织相对正常，这表明肿块是舌骨的一部分。有可能是在将舌骨的皮质骨向外推挤的过程中，源自舌骨的肿瘤细胞发生了增殖。一般来说，骨肉瘤被认为是一种典型的恶性肿瘤[14]。在该病例中，部分区域出现了核不典型性和肿瘤细胞浸润性增生等恶性发现，最终确诊为恶性骨肿瘤。
手术中还发现了肿瘤浸润性的骨溶解。不过，手术边缘的显微镜评估显示没有肿瘤侵犯。此外，未观察到血管侵犯，肿瘤组织内的有丝分裂在组织病理学上也相对罕见。因此，肿瘤的恶性程度相对较低。许多骨肉瘤都是在破坏正常骨组织的同时生长的[14]。然而，由于该病例中肿瘤组织的恶性程度较低，肿瘤的生长似乎是将皮质骨向外推挤，而不是破坏皮质骨。
在该病例中，切除了右侧舌骨和上鄂骨。术前有人担心术后会影响进食。但术后和整个随访期间都没有出现任何问题。兽医领域有关切除部分舌骨的资料有限。Lantz和Salisbury[19]以及Milovancev等人[20]报告了切除狗舌骨周围异位甲状腺癌的结果，包括切除部分舌骨。
关于喉咽部位其他类型肿瘤的手术，Ramírez等人[18]报道了对狗喉部软骨肿瘤的手术切除，术后恢复顺利。根据这些报道，几乎所有接受手术的狗都没有出现严重的术后问题，这表明当临床医生遇到涉及舌骨器的恶性肿瘤时，可以考虑积极进行手术切除，包括切除部分舌骨。不过，由于病例数量相当有限，还不能得出明确的结论。有必要进一步积累更多病例。
在本病例中，手术3个月后未发现局部复发或转移。大多数猫骨肿瘤被认为是骨肉瘤，组织学上属于恶性[14]。尽管有报道称猫的骨肉瘤与狗的骨肉瘤相比转移率较低[14-16]，但Nakano等人[21]最近报道猫的附着骨肉瘤转移率很高。术后6个月，该猫健康状况良好，未出现手术并发症。鉴于该病例涉及恶性骨肿瘤，今后有必要对其进行仔细随访。
参考文献
[1] Amaral D, Zagalo C, Cardina C, et al. Chondrosarcoma of the hyoid bone: case report and review of the literature. Rev Laryngol Otol Rhinol (Bord) 2015; 136: 77–80.
[2] Caglar O, Karatag O, Avci A, et al. An unusual cervical mass in the hyoid bone: intermediate-grade chondrosarcoma. Case Rep Otolaryngol 2019.
[3] Horta M, Fernandes L, Borges A. Chondrosarcoma of the hyoid bone: an atypical site of a sarcoma of the head and the neck. BMJ Case Rep 2015.
[4] Syed D, Pasha H, Ali JP, et al. Chondrosarcoma of hyoid bone: a case report. J Pak Med Assoc 2023; 73: 668–670.
[5] Tachino H, Fushiki H, Ishida M, et al. A low-grade chondrosarcoma presenting as an unusual cervical mass in the hyoid bone: a case report. J Med Case Rep 2012; 6.
[6] Zhang I, Zaorsky NG, Abraham JA, et al. Chondrosarcoma of the hyoid bone: case report and review of current management options. Head Neck 2014; 36: E65–E72.
[7] García-Callejo FJ, Guastella-Almeida PT, Cardona-Henao JD, et al. Osteochondroma of hyoid. Acta Otorrinolaringol Esp (Engl Ed) 2022; 73: 413–415.
[8] Raggio BS, Ficenec S, Flowers TC, et al. Osteochondroma of the hyoid: first pediatric case and literature review. Clin Pediatr (Phila) 2018; 57: 307–310.
[9] Torous VF, Su A, Sepahdari AR, et al. Osteochondroma of the hyoid bone: a previously unrecognized location and review of the literature. Head Neck Pathol 2015; 9: 453–457.
[10] Xi Q, Liang LM, Bu RF. Styloid process osteochondroma. Int J Oral Maxillofac Surg 2008; 37: 587–589.
[11] Anderson TD, Kearney JJ. Osteosarcoma of the hyoid bone. Otolaryngol Head Neck Surg 2002; 126: 81–82.
[12] Rivera-Serrano CM, Branstetter BF, 4th, Johnson JT. Osteoblastoma of the hyoid bone. AJNR Am J Neuroradiol 2010; 31: 1080–1081.
[13] Liebich H-G, König HE. Skeleton of the head. In: König HE, Liebich H-G. (eds). Veterinary anatomy of domestic animals: textbook and colour atlas. Stuttgart, Germany: Schattauer, 2004, pp 28–70.
[14] Ehrhart NP, Christensen NI, Fan TM. Tumors of the skeletal system. In: Vail DM, Thamm DH, Liptak J. (eds). Withrow and MacEwen’s small animal clinical oncology. 6th ed. London: Elsevier, 2020, pp 524–564.
[15] Bitetto WV, Patnaik AK, Schrader SC, et al. Osteosarcoma in cats: 22 cases (1974-1984). J Am Vet Med Assoc 1987; 190: 91–93.
[16] Dimopoulou M, Kirpensteijn J, Moens H, et al. Histologic prognosticators in feline osteosarcoma: a comparison with phenotypically similar canine osteosarcoma. Vet Surg 2008; 37: 466–471.
[17] Heldmann E, Anderson MA, Wagner-Mann C. Feline osteosarcoma: 145 cases (1990-1995). J Am Anim Hosp Assoc 2000; 36: 518–521.
[18] Ramírez GA, Altimira J, Vilafranca M. Cartilaginous tumors of the larynx and trachea in the dog: literature review and 10 additional cases (1995-2014). Vet Pathol 2015; 52: 1019–1026.
[19] Lantz GC, Salisbury SK. Surgical excision of ectopic thyroid carcinoma involving the base of the tongue in dogs: three cases (1980-1987). J Am Vet Med Assoc 1989; 195: 1606–1608.
[20] Milovancev M, Wilson DM, Monnet E, et al. Partial resection of the hyoid apparatus during surgical treatment of ectopic thyroid carcinomas in dogs: 5 cases (2011-2013). J Am Vet Med Assoc 2014; 244: 1319–1324.
[21] Nakano Y, Kagawa Y, Shimoyama Y, et al. Outcome of appendicular or scapular osteosarcoma treated by limb amputation in cats: 67 cases (1997-2018). J Am Vet Med Assoc 2021; 260: S24–S28.